一名六个月婴儿的案例——应用柠檬汁疗法对一名六个月婴儿反刍引发生命威胁的治疗
托马斯·萨维 朱利安·里伯特 著
斯特沃特·阿格拉斯
【原选编者按】在选编过程中,大量行为矫正方面的好文章令我们目不暇接。行为矫正的案例报告在数量上比其它治疗体系的都多,我们在取舍上很感觉困难。选择这个由萨维、里伯特和阿格拉斯报道的案例,是因为这个案例对出色的行为治疗的性质做了清晰、直接和简单明了的说明,还因为这是我们所知道的一个仅有的、真正把治疗用于一名6个月婴儿的案例。
假使有不同的方法可供使用,那么没有一个遵从伦理规范的治疗师会在治疗中使用惩罚,正如假使比较缓和的方法具有同样的效果,那么没有一个内科医生会使用外科手术一样。但是,在某些病例中,强有力的干预是必需的,就象本案例中的反刍性呕吐,这一行为已经威胁到了孩子的生命。
这篇报告的可喜之处还在于作者应用了一种简单的方法,而没有使用电击疗法,后者以往被用于治疗这一类的病人。读者还会注意到作者使用了ABAB设计方案,这对于治疗效果提供了可信的依据。
慢性反刍是一组值得重视的、具有临床意义的婴儿行为。Kanner把反刍定义为……“呕出食物而不伴有恶心、干呕或厌恶。食物从嘴里(如果是液体,则任其流出)吐出或再吞咽。”这种行为的发生是“随意”的,儿童主动地参与了导致反刍的行为,例如,可以观察到婴儿尽力地让食物返回到嘴里。反刍在普通人群中的发生率尚未知晓,因为它常与对食物的反感混淆起来,特别是牛奶。某些严重的临床问题,诸如营养不良、脱水、对疾病的抵抗力下降等,如果伴有大量的养份丧失,就会对生命构成威胁。Kanner观察了52个有反刍的婴儿,其中有11个死亡;Gaddini等报道的6个案例中有一个死亡;另一项研究中的8个儿童有一个死亡。
对婴儿期反刍的治疗有各种方法。Kanner提到了外科手术、药物、机械装置(例如:下颏束带、食管阻抑器械)、粘稠的食用淀粉、以及高度的关注等方法,后一种方法最为积极有效。典型的做法是,让一名成人专心地注意反刍儿童,每天至少8小时。许多研究者报道,反刍的减少、体重的增加与高度的关注是一致的。这种治疗的一个困难是反刍的停止通常很慢,反刍的逐渐消失要4——8周以上。相反,Fullerton报道了一个婴儿4天后停止反刍。
由于反刍经常威胁生命,人们开始寻找更快的治疗方法。显然,White和Taylor首先使用了应急性电击疗法来治疗反刍。尽管他们没有充分的数据资料报道,但他们得出的结论是:电击疗法对反刍有明显的干预作用。Galbraith、Byrick、Rutledge、Lang、Melamed、Luckey、Watson和Musick报道,使用电击疗法时,呕吐和反刍在2——4天内停止。Kohlenberg电击在呕吐前处于紧张状态的胃。胃紧张的消除和呕吐出现于一天之内。Bright和Whaley首先试图消除一个智力迟钝的男孩的反胃和呕吐现象,在电击之前,他们使用了贴有塔巴斯哥辣酱油商标的胡椒酱。胡椒酱散布在呕吐物的表面。结果反胃和反刍有了实质性的减少,但两者都没有消除。随后使用了电击疗法,这两种行为都在三天之内消失。
本文报道了一例成功治疗威胁生命的婴儿反刍的案例,方法是使用柠檬汁来作为惩罚物。即使婴儿的身体情况很差,作者仍然不愿采用电击,因为他们认为,这会损害到与儿科病房的医生的合作。此外,出院后根据父母的意愿,成功的治疗可能要使用电击疗法,但家庭的态度是摇摆不定,对孩子并不重视。
方 法
【孩子】
桑德拉于1971年9月6日出生于一个经济并不宽余的乡村家庭,是意外妊娠,无并发症,是由一个助产士在家中接生的,体重8磅。第二天她被送进一所大学的医学院,原因是腭裂和唇裂引起的喂食障碍。这一困难通过胃管喂食得到了解决,9天后,桑德拉由她的阿姨接出院。在接下来的4个月中,尽管母亲和阿姨都没有报告进一步的喂食困难,但桑德拉的体重一直低于平均水平。有迹象表明桑德拉被忽视了,在此期间她由很多人照顾过,其中包括邻居的孩子。
1972年2月29日,桑德拉第二次被送进大学医学院,她当时有6个月,因为反刍,阿姨没有办法让她增加体重。检查发现,她很衰弱,对周围环境反应迟钝。她对物体的抓握很微弱,不会微笑,不会哑哑学语,没有整体运动,偶尔会哭泣。她主要是昏睡,被动地躺在她的小床上。全面的医疗检查和实验室分析表明,她的障碍没有器质性的原因。但她的体重直线下降,低于她的出生体重,低于3%的女婴的体重水平。迫切的问题是营养不良和脱水,由此引起的并发症显然可能导致死亡。
【反刍的测量】
喂食执行的是一个商业化的备用处方,每4小时一次。每次喂食之后,反刍行为立刻就开始。桑德拉会张开她的嘴,把她的舌头抬起复又折叠,然后将舌头有力地往前和往后伸缩。几秒种内,牛奶会在她嘴的后部,然后慢慢地流出。这个行为会持续大约20——40分钟,直到她把先前喝进去的牛奶都吐光。整个过程中没有哭泣,没有观察到疼痛和不舒服的迹象。反刍可以被抚摸、触碰或轻拍打断,但马上又会恢复。
这一反刍行为是通过“10秒钟阻断”法来记录的。每隔10秒钟就检测一次她的张嘴伸舌头的情况。不必非要有舌头的抬起和折叠,也不一定非要看见牛奶。观察员们各自独立分别在4种实验条件下获得了检测的一致性。观察员们大约相距3英尺(0.9米),彼此能清楚地看到对方。数据清单不能被轻易看到,观察员们会标明每一个间隔,即使没有需要观察的行为(coded
behavior)出现也要标明。如果两个观察员在同一间隔时间内都观察到有反刍出现,就记录一次一致性。如果在某个间隔中只有一个观察员记录了反刍,就记录一次不一致。不出现反刍的一致性不包括在这些计算中。反刍记录的4项检测所得出的指标(一致性根据总的一致性加上不一致性来划分)为:91%(42/46)、100%(11/11)、95%(75/79)、75%(12/16)。
对桑德拉进行20分钟的观察后,立即给她喂食。当瓶子最后一次从她嘴里移走时,观察就开始。观察于20分钟后结束,不管反刍是否继续。在前三种实验条件下,每天给桑德拉喂食4——6次,然后进行观察。在最后一种实验条件下,观察减少到每天1——3次。每天早上的同一时侯都要大致称量桑德拉的体重,称时只包着尿布。整个研究过程中使用的是同一把秤。
过 程
基本条件包括普通环境和儿科病房能提供的护理条件。没有指派专人护理桑德拉。对反刍未进行过系统治疗,只是在观察到反刍发生时,病房的医护人员会间歇地轻拍桑德拉。但是,在基本条件下的5个观察时期或随后的其它任何时候,都不允许有轻拍的动作。柠檬汁治疗开始于3月15日。做法是:一发现桑德拉的舌头有强烈的运动,就用一付30毫升的医用注射器往桑德拉的嘴里注入5——10毫升的柠檬汁(瑞蒙牌,不加糖)。每次出现舌头运动,她的嘴里就被注满了柠檬汁。随后的30——60秒,尽管舌头的运动可能会持续存在,但不再给予柠檬汁,原因是柠檬汁会引起咂嘴和咂舌的动作。接下来,假如反刍性的舌头运动持续存在,或者有一个新的发作开始,就再给予柠檬汁。在这30——60秒期间,唇和舌的运动一直作为反刍行为记录下来。通过观察作者对柠檬汁的使用和作者给予的现场反馈,病房工作人员仔细地学习柠檬汁的使用方法。任何时候,只要观察到有反刍性舌头运动就使用柠檬汁,而不论作者或观察员是否在场。每班的两个特定的医务人员中的一个负责这项任务,此外,他们还要完成常规的工作任务。病房其他工作人员的报告和作者的观察都表明,这些富有责任心的同事正确地使用了柠檬汁。
在16次喂食柠檬汁治疗后,有8个小时暂停使用柠檬汁,其间喂食两次。接着,紧随下次喂食立即恢复柠檬汁治疗。
在柠檬汁治疗的初期,几名工作人员的非正式观察表明,病房工作人员给予桑德拉的关注程度开始自发地增加。为了有助于控制这种同时发生的变化,指示病房工作人员在相反的情形下继续保持这种相对较高的关注,并在此条件下恢复柠檬汁的使用。作者证实,在喂食后20分钟这段时间和一天中的其它时候,工作人员随意的观察都一直保持着高度的关注。
桑德拉在医院里接受了8个星期的柠檬汁治疗,然后出院,由养父养母照顾,工作人员仔细地教给他们如何使用柠檬汁。5个月后,她的亲生父母重获监护权。12个多月中对桑德拉做了7次跟踪随访。在住院后的10个月中,使用了“丹佛发育筛查测验”和“韦兰德社会成熟度量表”进行检测。
结 果
图1的基线显示,在一次喂食后的头20分钟,每隔10秒出现反刍的发生率在40%至70%之间。她的体重迅速下降(基线,图2)。
对柠檬汁最初的使用,把20分钟内的反刍和强烈的舌头运动减少到10%以下。在此期间,柠檬汁的使用次数如图1所示。体重停止下降,并稳定在8磅左右。短暂的治疗停顿使得严重的反刍复发(见图1)。恢复使用柠檬汁又减少了反刍。第十二天后,没有再观察到她嘴里有反刍的牛奶。在这次以后,很小的发生率是由于观察员所看到的正常的唇舌运动的缘故。但是,因为这些现象符合反刍的定义,他们就照实记录。对病房工作人员来说,察知这些正常的唇舌运动是很困难的,因此仍然间歇地使用柠檬汁。33天后,对这些正常的唇舌运动使用柠檬汁的做法全部停止。
体重开始增加并一直持续到出院(图2)。在对唇裂进行外科修补手术时,体重增加有短暂的减缓。桑德拉出院时的体重为12磅5盎司,比治疗前的体重增加了54%。
表1列出了在每种实验条件下喂食后20分钟这一时段所观察到的反刍发作的次数和持续时间。一次发作指的是:反刍发作出现于一个或多个连续的10秒间期内,紧跟着有一个或多个间期,在这些间期内没有反刍的记录。持续时间是指在一次发作中,连续记录下来的反刍间期的次数乘以10秒。从这个表可以看出,在图1中所见到的反刍水平的下降,是由于反刍发作的次数和持续时间都下降的结果。应当注意的是,这些反刍发作的次数和持续时间仅仅只是估算值,因为间隔的记录不可能有一个精确的比率,也无法做持续的测量。
随访检查中体重继续增加。出院后的6周内,养母报告有两次短暂的反刍发作,发作后都立即使用了柠檬汁。桑德拉于10月份回到了她的亲生父母身边,尽管作者对此有保留意见。根据报告,桑德拉出院后的8个月中有过几次伴呕吐的胃肠功能障碍。反刍没有复发,没有使用柠檬汁。一年随访,她的体重超过了24磅,这使她达到了25%的女婴的水平。
表1、每种实验条件下反刍发作的平均次数和持续时间
条件 平均次数 平均持续时间(秒)
基线 9.6 60.6
柠檬汁治疗 4.5 33.4
反转 6.0 106.0
恢复柠檬汁治疗(上半部份) 2.8 26.4
恢复柠檬汁治疗(下半部份) 0.9 9.8
在反刍减少和体重增加的同时,住院期间还观察到其它一些行为的改变。桑德拉变得更加注意她周围的成年人,微笑出现了,她开始抓取她身边的物品。第一次出现了呀呀学语声。这些行为不断增加。随访中看到,桑德拉的运动功能、社会功能和语言功能都明显有持续的发展。桑德拉出院10个月后,大约在她19个月时,做了“丹佛发育筛查测验”和“韦兰德社会成熟度量表”测定,结果表明,桑德拉只有很轻微的发育迟缓。
讨 论
尽管本文导言部份所引述的案例研究提示对婴儿反刍有两种不同的治疗模式,即大量的关注和电击,但有关这些治疗方法的有效性仍然存在一些问题。一种治疗方法可以通过两个方面得到清楚的展示:(1)在最初使用这种治疗后即终止,然后又重新恢复治疗,或者(2)使用一种多重基线设计(multiple
baseline
design),在这个设计中,治疗方法被连续地应用于不同的病人,或者应用于同一个病人的不同行为。但是,上面引用的研究中没有一个使用了这些设计。当然,治疗方法是在最初的观察期后才使用的。没有尝试对治疗方法做进一步的控制处理,其它与时间有关的因素可能造成的干扰亦未排除。Luckey等所做的研究部份来看是个例外,因为他们的病人的反刍和呕吐在短暂的电击后又重新出现,这显然排除了上述因素。再次使用电击,呕吐很快又消失了。
虽然柠檬汁治疗的短暂停顿表明了它的重要作用,但是问题同样来自于柠檬汁的重要作用本身,因为治疗有几个组成部份。其它有作用的因素可能中断反刍行为,比如液体被强有力地注射进她的嘴里、室温下的柠檬汁和嘴里的液体在温度上的差异、与应用柠檬汁相伴随的关注等。这个案例研究并未分析这些部份的不同作用。但是,随后对其他反刍儿童的初步治疗提示,柠檬汁本身具有核心的作用。
行为技术的重要作用有赖于辅助人员对这些技术的使用能力。但是,把电击作为治疗反刍和呕吐的首选方法并不合适,因为这种方法会留下疼痛和其它痛苦。对于有些人而言,即使使用,也并不将电击作为持续的和常用的治疗方法,而只是在初期需要以此作为一个有效的治疗手段。与这种最低的社会接受程度相关的是潜在的滥用问题。当怀疑有任何滥用或对此问题的忽视的可能性时,就不应当训练辅助人员使用电击。因此,电击仅限于在指定机构中由专业人员加以使用,而且,应当完全避免在某些研究部门和代理机构使用这种方法。
使用柠檬汁作为惩罚品避免了这些问题。如果说柠檬汁对婴儿有什么作用的话,也仅仅只是轻微的不舒适感,儿科医生并不反对使用柠檬汁。进一步说,即使可能有滥用的问题,滥用也很难发生,柠檬汁的用法会被教给大多数并不害怕的父母。但是,对柠檬汁疗法的有效性的评估仅限于这一个案例。是否在其它地方、在不同的环境中也会证明此疗法对反刍儿童有效,这一点仍然有待论证。
使用柠檬汁治疗可能会引起两个医疗并发症。第一,因为柠檬汁是酸性的,它会刺激口腔的内部和紧邻的外部。这种刺激很微弱,而且随着使用柠檬汁的减少,刺激会很快消除。第二,柠檬汁可能被吸入肺中,这会发生严重的医疗并发症。可以能过以下措施把吸入的危险降到最低程度:在注射柠檬汁时,保持儿童的头直立或下垂,但不能往后;减少柠檬汁的注射量;把柠檬汁注入嘴里的压力降低到最小。没有观察到桑德拉发生吸入或窒息。